Abstrakt
En 69-årig mand blev henvist til vores hospital i December 1993 på grund af en unormal masse var blevet opdaget i den rigtige pulmonal hilum., Computertomografi (CT) af brystet afslørede en hævet hilar lymfeknude mellem højre midterste og nedre lobbronkier og en vedhæftende tumor i højre ventrobasale segment (S8). Brystroentgenogram i februar 1994 viste imidlertid ingen tydelig tumor i højre lungefelt. I marts 1996 dukkede massen i højre pulmonale hilum op igen på brystets roentgenogram. Bryst-CT afslørede en hævet hilar lymfeknude mellem højre mellem-og nedre lobbronkier, men der var ingen tumor i højre S8. Patienten gennemgik videoassisteret thorakoskopi den 17. maj 1996., Intraoperativ nålbiopsi af knuden afslørede kræftceller. Vi udførte højre midterste og nedre bilobektomi med mediastinal dissektion. Histologisk diagnose afslørede et stort cellecarcinom, der næsten fuldstændigt besatte en hilar lymfeknude. Den opereret midterste og nederste lapper viste ingen tumorer, bortset fra en koagulation nekrose der måler 1,5 cm i diameter i S8b, der svarer til det sted, hvor en tumor skyggen havde været afbildet på CT-billedet i December 1993., Vi konkluderede, at koagulationsnekrose kunne have været det primære sted for tumoren, som spontant havde regresseret og derefter optrådt i den metastatiske interlobar knude.
introduktion
der har været nogle rapporter om tilfælde, hvor metastase var den eneste præsentation, og omhyggelig evaluering kunne ikke afsløre tumorens primære læsion. Disse tilfælde er blevet kategoriseret som primær ukendt kræft (1-4) og er ikke sjældne., Så vidt vi ved, har der imidlertid kun været 11 primære ukendte tilfælde i litteraturen, hvor pulmonale hilar-eller mediastinale knuder var involveret (5-13). Vi rapporterer et tilfælde af pulmonal hilar lymfeknudekræft uden tydelig primær læsion, som beklager to år efter spontan regression.
Sag
En 69-årig mand blev henvist til vores hospital i December 1993 på grund af en unormal masse var blevet opdaget i den rigtige pulmonal hilum på en rutinemæssig brystet roentgenogram og en transbronchial lunge biopsi på et lokalt hospital, blev diagnosticeret som mistænkelige adenocarcinom.,
Bryst roentgenogram ved hans første besøg viste en højre hilar masse på 6,8 3.2 3,2 cm (fig. 1). Computertomografi (CT) viste et hilar hævelse af lymfeknuderne måling 2.8 x 2.6 cm mellem den midterste og nedre lap bronkier, og en karakteristisk tumor måler 3.2 × 3,0 cm i højre ventrobasal segment (58) (Fig. 2a og b). Serum undersøgelse viste et forhøjet niveau af carcinoembryonic antigen (CEA), 29.9 ng/ml, den normale værdi er <5.0 ng/ml., I januar 1994 viste en bronkoskopi ekstrinsisk kompression og deformitet af den højre B8B-bronchus, men bronkialslimhinden var intakt. Transbronchial biopsiprøve viste ingen maligne celler. Han blev indlagt på vores hospital for yderligere evaluering af tumoren i februar 1994. Røntgenbillede af brystet den 3. februar 1994 viste imidlertid ingen tydelig tumor i højre lungefelt (fig. 1). Serum – cea-niveauet faldt til 7, 8 ng / ml, men var over det normale interval., Da der hverken var patologisk eller radiologisk bevis for malignitet, blev han udskrevet uden nogen behandling og blev fulgt op på ambulant basis hver tredje måned. Der havde hverken været påviselig ny læsion eller tilbagefald af tumoren, og serum CEA-niveauet forblev mellem 5, 8 og 11, 5 ng/ml i to år.Figur 1
røntgenbillede af brystet den 14.December 1993 (a), den 3. februar 1994 (B) og den 13. marts 1996 (C).
røntgenbillede af brystet den 14.December 1993 (a), den 3. februar 1994 (B) og den 13. marts 1996 (C).,
i marts 1996 dukkede massen i højre pulmonale hilum op igen på brystets roentgenogram (fig. 1). Bryst CT afslørede en hilar lymfeknude måling 3,0 x× 2,8 cm mellem den midterste og nedre lap bronkier, men der var ingen tumor i højre S8 (Fig. 2c og d). Serum-cea-niveauet blev forhøjet til 19, 9 ng/ml. Han blev indlagt på vores hospital for at evaluere tumoren den 10. maj 1996. Fysisk undersøgelse om tilbagetagelse afsløret mild demens, der kan henføres til Alzheimers sygdom og moderat nedsat hørelse, højde 158 cm og vægt 55 kg., En undersøgelse af brystet og maven viste ingen abnormiteter. Blodcelletallet var normalt bortset fra moderat lymfocytopeni (1295 celler/µl). Serum-cea-niveauet var 27, 3 ng/ml. Han havde gastritis, da han var 40 år gammel og blev helbredt medicinsk. Han havde en rygehistorie på 20 cigaretter om dagen i de sidste 48 år. Hans far var død af mavekræft, og hans ældre bror var død af lungekræft. Hjernen og abdominal CT viste ingen unormale fund, bortset fra en cystisk læsion måler 0,5 cm i diameter i venstre binyrerne, som var radiologically diagnosticeret som en godartet cyste.,
patienten gennemgik videoassisteret thorakoskopi til diagnose af tumoren den 17.maj 1996. Der var hverken pleural effusion eller vedhæftning i højre Thora.. Tumoren var placeret mellem og vedhængende til den midterste og basale bronkier i højre lunge, og invaderede den tilstødende pulmonale parenchyma. Tumoren syntes at involvere en hævet ringere interlobar lymfeknude. Intraoperativ nålbiopsi af knuden afslørede kræftceller. Da tumoren så ud til at invadere både de midterste og nedre lobes, udførte vi en højre mellem-og nedre bilobektomi med mediastinal dissektion.,
Makroskopisk, en stenet svært tumor var lokaliseret mellem den midterste og nedre lap bronkier, og målt 4.2 × 3.0 × 2,4 cm i størrelse. Den skårne overflade af tumoren var heterogen med hvide og grå områder (fig. 3). Tumoren var godt indkapslet og blev adskilt tydeligt fra bronchierne. Mikroskopisk erstattede tumorcellerne det meste af lymfeknudepunktet, og et lille område af lymfevæv blev bevaret i knudepunktets marginale område., Tumoren viste et s .uamoidstratificeret mønster med central nekrose, men uden endelig pladedifferentiering, såsom kræftperledannelse eller intercellulære broer (fig. 4). En del af tumorcellerne voksede i et organoidmønster og viste rosetlignende strukturer, der efterlignede neuroendokrin karcinom med store celler. Immunfarvning under anvendelse af anti-chromogranin A og anti-neurale celleadhæsionsmolekyle (Lu-243)14 antistoffer viste diffus granulær farvning i henholdsvis cytoplasma og cellemembran, hvilket indikerer den neuroendokrine natur af de neoplastiske celler., Tumorcellerne havde en moderat mængde eosinofil skummende cytoplasma og store vesikulære kerner med fremtrædende nukleoler. Det var bemærkelsesværdigt, at mange makrofagaggregationsfoci blev identificeret i tumorens reden. Nogle af tumor rederne blev næsten fuldstændigt erstattet af makrofager og lymfocytter (Fig. 5).
de resekterede midterste og nedre lobes blev skåret serielt i 5 mm tykkelse og blev undersøgt grundigt. Der var imidlertid ingen tumorer i loberne bortset fra en koagulationsnekrose, der måler 1.,5 cm i diameter i S8 visceral til B8B bronchus, svarende til det sted, hvor en tumorskygge var blevet afbildet på CT-billedet i December 1993. Mikroskopisk blev der observeret rigeligt cellulært affald i koagulationsnekrose (fig. 6). Vi diagnosticerede sygdommen som metastatisk storcellecarcinom med neuroendokrine træk i den pulmonale interlobar lymfeknude og t0n1m0 patologisk ved DICC-klassificeringen (15). Vi konkluderede, at koagulationsnekrose kunne være det primære sted for tumoren, som havde regresseret spontant og regrw i den metastatiske interlobar knude.,
det postoperative kursus var uundgåeligt. Han blev afladet den 34. postoperative dag i god stand. Serum-cea-niveauet faldt til 3, 7 ng/ml to måneder efter operationen (Fig . 7). Patienten har det godt uden tegn på gentagelse 20 måneder efter operationen.figur 2
CT-tomografi i brystet i December 1993 afslørede en hævet hilar lymfeknude (A) og en vedhæftende tumor i højre 58 (B). Bryst CT i marts 1996 afslørede en hævet hilar lymfeknude (c), men der var ingen vedhæftende tumor i højre 58 (d).,
Brystet CT-scanning i December 1993, afslørede en opsvulmet hilar lymfeknude (a) og en karakteristisk tumor i højre 58 (b). Bryst CT i marts 1996 afslørede en hævet hilar lymfeknude (c), men der var ingen vedhæftende tumor i højre 58 (d).
Diskussion
primær ukendt kræft er ikke et usædvanligt fænomen. Det er rapporteret, at patienter med primær ukendt kræft udgør 0, 5-3, 3% af alle kræftpatienter (1, 2, 4). Greager et al., (3) undersøgte 286 tilfælde af primær ukendt kræft og rapporterede, at det mest almindelige sted for den påviste kræft var lymfeknude. Placeringen af lymfeknude var cervikale (15,1%), supraclavikulære (9,1%), aksillære (4,2%) og inguinale (2,8%) regioner. Imidlertid er karcinom, der kun opdages i mediastinale eller hilar lymfeknuder, sjældent. Så vidt vi ved, er der rapporteret II tilfælde af primær ukendt kræft, der kun opdages i de pulmonale hilar-eller mediastinale lymfeknuder (5-13). De involverede knuder var placeret i hilum i fem tilfælde og i mediastimum i seks., Histologisk var fire tilfælde småcellekarcinom, tre var adenocarcinom, to var pladecellecarcinom og to var store cellecarcinom.
makroskopisk udseende af den skårne overflade af den resekterede højre lunge.
makroskopisk udseende af den skårne overflade af den resekterede højre lunge.
mikroskopiske fund af den resekterede tumor. Tumoren viste et s .uamoid stratificeret mønster med central nekrose. men uden endelig pladedifferentiering.,
mikroskopiske fund af den resekterede tumor. Tumoren viste et s .uamoid stratificeret mønster med central nekrose. men uden endelig pladedifferentiering.
Nogle af tumor rederne blev anerkendt som koagulationsnekrose og nogle af tumor rederne blev næsten fuldstændigt erstattet af makrofager.
Nogle af tumor rederne blev anerkendt som koagulationsnekrose og nogle af tumor rederne blev næsten fuldstændigt erstattet af makrofager.,
flere forklaringer på udviklingen af primær ukendt kræft er mulige. En mulighed er, at det primære sted er lymfeknude. Godartet epitel Inklusion er blevet lejlighedsvis rapporteret at eksistere i lymfeknude (16-19), og der har været en rapport, der beskriver et karcinom, der stammer fra godartet epitel inklusion i en a .illær lymfeknude (19)., Mens det er nødvendigt at bevise, epithelial integration i lymfeknude histologisk at påvise, at et karcinom stammer i knude, der ikke har været nogen sager, hvor epitel integration, der blev dokumenteret i den opereret lymfeknuder blandt de rapporterede 11 tilfælde af primær ukendt kræft i thorax noder (5-13). Den foreliggende sag viste ikke ektopisk epithelial inklusion i de resekterede lymfeknuder. Selvom denne hypotese ikke var enig i vores sag, kan den ikke udelukkes, fordi godartet epithelial inkludering muligvis er blevet erstattet af tumoren.,
mikroskopiske fund af koagulationsnekrose hos 58. Affald af degenererede celler blev noteret i koagulationsnekrose.
mikroskopiske fund af koagulationsnekrose hos 58. Affald af degenererede celler blev noteret i koagulationsnekrose.
tidsforløb for serum cea niveau.
tidsforløb for serum cea niveau.,Holmes og Fouts (1) foreslog, at primære tumorer havde været for små til at blive fundet ved enten klinisk undersøgelse eller obduktion, eller at primære tumorer utilsigtet var blevet fjernet eller ødelagt tidligere af læge eller sloughing af vært i de primære ukendte kræfttilfælde. De overvejede også en mulighed for, at værtsforsvarsmekanismen havde ødelagt primære tumorer, som de kaldte spontan regression af kræft., Everson og Cole (20) definerede spontan regression af kræft som en delvis eller fuldstændig forsvinden af en ondartet tumor uden nogen behandling, der antages at have potentialet til at helbrede kræft. De rapporterede, at spontan regression forekom ikke mere end 60N gang i 60 000-100 000 kræfttilfælde. Spontan regression er sjælden, især ved lungekræft. I en gennemgang af litteraturen fandt vi kun ni sådanne tilfælde (20-29).,
I vores tilfælde, en pulmonal hilar skygge på brystet roentgenogram i December 1993, som bestod af en hævet lymfeknude og en karakteristisk tumor i S8, svandt uden nogen behandling. Da vi ikke kunne bekræfte sygdommens ondartede histologi før regressionen, kunne det have været en godartet læsion. Vi opdagede imidlertid klynger af degenererede kerner i koagulationsnekrose i S8 i den resekterede prøve., Derudover blev nogle af tumor reden i hilar lymfeknude næsten fuldstændigt erstattet af makrofager og lymfocytter; disse fund ligner koagulationsnekrose i s8. Forresten var placeringen af koagulationsnekrose i den resekterede prøve den samme som tumorskyggen i S8B på brystet CT-billede ved hans første besøg. Endvidere var niveauet af serum CEA parallelt med tumorstørrelsen på brystets roentgenogrammer., Derfor antager vi, at en CEA, som producerer primær tumor i S8b metastaseret til hilar lymfeknude, at både primær og metastatisk tumor svandt spontant, og at metastatisk node alene gået to år senere, mens den primære stedet forblev som en koagulation nekrose.
Forkortelser
-
CEA
carcinoembryonic antigen
-
CT
beregnede
Anerkendelse
Dette arbejde blev støttet delvist af Tilskud-i-Hjælpemidler til Kræft Forskning fra Ministeriet for Sundhed og Velfærd.,
.
,
,
, vol.
(pg .
–
)
. metastatiske carcinomer fra okkulte primære tumorer., Undersøgelsen af 254 patienter
, vol.
(pg .
–
)
.
,
,
, vol.
(pg .,
–
)
.
,
,
, vol.
(pg.
–
)
.,
,
,
, vol.
(pg .
–
)
. carcinom af ukendt oprindelse manifesteret som dårligt differentieret adenocarcinom i hilar lymfeknude i venstre lunge
,
,
, vol.,
(pg .
–
)
(på Japansk)
.
,
,
, vol.
(pg .,
–
)
(på Japansk)
.
,
,
, vol. 59
(pg .,
–
)
.
, vol.
(pg .,
–
)
(på Japansk)
, et al.
,
,
, vol.
(pg .,
–
)
, et al.
,
,
, vol.
(pg .,
–
)
(på Japansk)
, et al.
, vol.,
(pg .
–
)
(på Japansk)
, et al.
,
,
, vol.,
(pg .
–
)
(på Japansk)
.,
4 fuldt revideret udgave
.
, vol.
(pg .,
–
)
.
,
,
, vol.
(pg .
–
)
.,
,
,
, vol.
(pg .
–
)
.
,
,
, vol.
(pg .,
–
)
.
.
, vol.,
(pg .
–
)
.
, vol.
(pg .,
–
)
. spontan regression af bronchogent carcinom . Tolv-års overlevelse
, vol.
(pg .,
–
)
Jr
.
,
,
, vol.
(pg .
–
)
.,
, vol.
(pg .
–
)
.
,
,
, vol.
(pg .,
–
)
, et al.
, vol.
(pg .,
–
)
(på Japansk)
, et al.
, vol.
(pg .,
–
)
(på Japansk)
, et al.
, vol.
(pg .,
–
)
(på Japansk)